バイオレポジトリを活用した小児自己免疫性脳炎の新規診断技術開発と病態解明

利用生物样本库开发儿童自身免疫性脑炎的新诊断技术和病理生理学

基本信息

批准号：
22K07831
负责人：
佐久間啓
金额：
$ 2.75万
依托单位：
Tokyo Metropolitan Institute of Medical Science
依托单位国家：
日本
项目类别：
Grant-in-Aid for Scientific Research (C)
财政年份：
2022
资助国家：
日本
起止时间：
2022-04-01 至 2025-03-31
项目状态：
未结题

项目摘要

多機関共同研究による自己免疫性脳炎の臨床研究では、1年間に80症例について抗神経抗体ならびに髄液中サイトカインの測定を行なった。その結果、13例でMOG抗体、5例でNMDAR抗体が陽性（うち1例は両抗体が陽性）であった。MOG抗体陽性の13例中、血清のみ陽性が1例、髄液のみ陽性が2例含まれ、同抗体は血清だけでなく髄液での解析も必要であることが示唆された。また症例レジストリのデータを用いて免疫関連てんかんにおける自己抗体陽性予測スコア（APEスコア）の小児における妥当性を検討した結果、感度は問題ないものの特異度が低いことを明らかにした。さらに厚生労働科学研究・難治性疾患政策研究事業「神経免疫疾患のエビデンスに基づく診断基準・重症度分類・ガイドラインの妥当性と患者QOLの検証」が実施したNMDAR脳炎に関する全国調査において、小児神経学の立場から助言を行なった。

在一项自身免疫性脑炎的多机构临床研究中，每年80例脑脊液中的抗神经抗体和细胞因子在脑脊液中测量。结果，13例表现出阳性MOG抗体和5例NMDAR抗体（一种对两种抗体均为阳性）。在13种阳性MOG抗体病例中，血清的一个病例为阳性，两例CSF阳性，这表明对抗体的分析不仅需要血清，而且还需要CSF。此外，我们研究了使用案例注册表的数据，研究了儿童免疫相关癫痫中阳性自身抗体评分（APE评分）的有效性，并发现尽管敏感性不是问题，但特异性却很低。此外，全国NMDAR脑炎调查是由健康，劳动和福利科学研究与难治性疾病政策研究项目进行的，“验证基于证据的诊断标准，严重性分类以及指南以及患者的生活质量”，以及NMDAR脑炎的全国调查。

项目成果

期刊论文数量（0）

专著数量（0）

科研奖励数量（0）

会议论文数量（0）

专利数量（0）

COVID-19-associated acute encephalopathy.

COVID-19 相关的急性脑病。

DOI：
发表时间：
2022
期刊：
影响因子：
0
作者：
Yamamoto Naohiro;Inoue Takeshi;Kuki Ichiro;Matsubara Kohei;Yamada Naoki;Nagase-Oikawa Shizuka;Oki Keisuke;Nukui Megumi;Okazaki Shin;Sakuma Hiroshi;Kimura Akio;Shimohata Takayoshi;Kawawaki Hisashi;Hiroshi Sakuma;Hiroshi Sakuma
通讯作者：
Hiroshi Sakuma

A case of bilateral limbic and recurrent unilateral cortical encephalitis with anti-myelin oligodendrocyte glycoprotein antibody positivity

抗髓鞘少突胶质细胞糖蛋白抗体阳性双侧边缘叶反复发作单侧皮质脑炎一例

DOI：
10.1016/j.braindev.2021.10.011
发表时间：
2022
期刊：
Brain and Development
影响因子：
1.7
作者：
Horita Takahiro;Inoue Takeshi;Kuki Ichiro;Nagase Shizuka;Yamamoto Naohiro;Yamada Naoki;Oki Keisuke;Nukui Megumi;Okazaki Shin;Amo Kiyoko;Kawawaki Hisashi;Sakuma Hiroshi;Togawa Masao
通讯作者：
Togawa Masao

Overview: Immune therapy for autoimmune encephalitis

概述：自身免疫性脑炎的免疫治疗

DOI：
发表时间：
2022
期刊：
影响因子：
0
作者：
Yamamoto Naohiro;Inoue Takeshi;Kuki Ichiro;Matsubara Kohei;Yamada Naoki;Nagase-Oikawa Shizuka;Oki Keisuke;Nukui Megumi;Okazaki Shin;Sakuma Hiroshi;Kimura Akio;Shimohata Takayoshi;Kawawaki Hisashi;Hiroshi Sakuma
通讯作者：
Hiroshi Sakuma

A pediatric case of autoimmune glial fibrillary acidic protein astrocytopathy with unique brain imaging patterns and increased cytokines/chemokines

一例自身免疫性胶质纤维酸性蛋白星形细胞病儿科病例，具有独特的脑成像模式和细胞因子/趋化因子增加

DOI：
10.1016/j.braindev.2022.06.011
发表时间：
2022
期刊：
Brain and Development
影响因子：
1.7
作者：
Yamamoto Naohiro;Inoue Takeshi;Kuki Ichiro;Matsubara Kohei;Yamada Naoki;Nagase-Oikawa Shizuka;Oki Keisuke;Nukui Megumi;Okazaki Shin;Sakuma Hiroshi;Kimura Akio;Shimohata Takayoshi;Kawawaki Hisashi
通讯作者：
Kawawaki Hisashi

Changes in the treatment of pediatric acute encephalopathy in Japan between 2015 and 2021: A national questionnaire-based survey

DOI：
10.1016/j.braindev.2022.10.008
发表时间：
2023-02-07
期刊：
BRAIN & DEVELOPMENT
影响因子：
1.7
作者：
Murofushi, Yuka;Sakuma, Hiroshi;Takanashi, Jun-ichi
通讯作者：
Takanashi, Jun-ichi

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DOI：
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2017
2017
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影响因子：
0
作者：
中川美帆;種子島幸祐;三井貴洋;成瀬公人;重永章;大髙章;佐久間啓;原孝彦;間陽子
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通讯作者：
間陽子
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2019
2019
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0
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田沼直之;渡邊肇子;齋藤菜穂;白井育子;小出彩香;古島わかな;藏野亘之;伊藤昌弘;冨永惠子;東原千恵美;佐久間啓;服部淳彦
通讯作者：
服部淳彦
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发表时间：
2019
2019
期刊：
影响因子：
0
作者：
中川美帆;種子島幸祐;三井貴洋;成瀬公人;重永章;大髙章;佐久間啓;原孝彦
中川美帆;種子島幸祐;三井貴洋;成瀬公人;重永章;大髙章;佐久間啓;原孝彦
通讯作者：
原孝彦
原孝彦

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发表时间：
2019
2019
期刊：
影响因子：
0
作者：
田沼直之;渡邊肇子;齋藤菜穂;白井育子;小出彩香;古島わかな;藏野亘之;伊藤昌弘;冨永惠子;東原千恵美;佐久間啓
田沼直之;渡邊肇子;齋藤菜穂;白井育子;小出彩香;古島わかな;藏野亘之;伊藤昌弘;冨永惠子;東原千恵美;佐久間啓
通讯作者：
佐久間啓
佐久間啓