網羅的脳MRI解析を用いた巨脳症性疾患の予後予測のための画像バイオマーカーの探索

使用综合脑部 MRI 分析寻找用于巨脑疾病预后预测的图像生物标志物

基本信息

批准号：
21K07694
负责人：
塩浜直
金额：
$ 2.75万
依托单位：
Chiba University
依托单位国家：
日本
项目类别：
Grant-in-Aid for Scientific Research (C)
财政年份：
2021
资助国家：
日本
起止时间：
2021-04-01 至 2024-03-31
项目状态：
已结题

来源：
https://kaken.nii.ac.jp/en/grant/KAKENHI-PROJECT-21K07694/
关键词：
脳MRI 定量解析巨脳症バイオマーカー

项目摘要

巨脳症性疾患の原因は、細胞増殖シグナルの亢進と先天代謝異常に大分される。細胞増殖シグナル（PI3K/AKT経路やヘッジホッグ経路）の亢進による先天異常症候群では、発達遅滞や、てんかん、脳幹圧迫による突然死、脳腫瘍の合併を認める。しかし、遺伝子変異型や既存のバイオマーカーから、合併症を予見する方法は未だ確立していない。本研究では、脳MRIの網羅的形態解析により、装置間バイアスを補正可能な、汎用性の高い小児脳形態の性別・年齢毎の基準値を創出し、巨脳症性疾患の予後に関連する画像バイオマーカーの探索を目指している。令和4年度は、日米の多施設共同研究（千葉大学医学部病院、千葉大学教育学部、東京女子医科大学八千代医療センター、名古屋大学、ボストン小児病院）との共同研究を行い、846例の脳MRIを集積した。集積した3D-T1強調画像（GE社：3D-SPGR、Philips社：3D-IR-TFE、SIEMENS社：3D-MPRAGE）をDICOM形式からNIFI形式に変換するともに、匿名化を行った。NIFI形式の画像ファイルは、カナダマギル大学の開発したCIVETのプログラムを用いてVoxel-based morphometry由来の36項目を測定した。撮像機種間のバイアスについて、測定値を経験的ベイズ法に基づいたマルチアレイ数値変換（Combat-GAM法）で統合することにより克服した。日本人小児の脳構造の年齢別基準値と、撮像機種間の補正法を確立し、巨脳症性疾患などの疾患脳の評価における有用性を検討した。今後は、巨脳症の症例数を増やして検討するとともに、出生コホート症例についても脳MRI撮影を行い巨脳症に関連する遺伝子バリアントが脳形態に与える影響についても検索する。

巨脑疾病的病因大致可分为细胞增殖信号增强和先天代谢异常。由于细胞增殖信号（PI3K/AKT 通路和刺猬通路）增强而导致的先天性异常综合征与发育迟缓、癫痫、脑干受压引起的猝死和脑肿瘤有关。然而，基于遗传变异和现有生物标志物预测并发症的方法尚未建立。在本研究中，我们将利用脑部 MRI 的全面形态学分析，为儿科脑形态学创建高度通用的性别和年龄参考值，以纠正设备间偏差，并创建与巨脑疾病预后相关的图像目的是寻找生物标志物。 2020年度，我们与美国和日本的多中心研究（千叶大学医学院医院、千叶大学教育学院、东京女子医科大学八千代医疗中心、名古屋大学和波士顿儿童医院）进行了联合研究，收集了 846 项脑部研究。将累积的3D-T1加权图像（GE：3D-SPGR、飞利浦：3D-IR-TFE、西门子：3D-MPRAGE）从DICOM格式转换为NIFI格式并匿名化。使用加拿大麦吉尔大学开发的 CIVET 程序，使用 NIFI 格式图像文件测量基于体素的形态测量衍生的 36 个项目。通过使用基于经验贝叶斯方法的多阵列数值变换（Combat-GAM 方法）对测量值进行积分，克服了成像模型之间的偏差。我们建立了日本儿童大脑结构的年龄特定参考值和成像模型之间的校正方法，并检验了它们在评估巨脑疾病等大脑疾病中的有用性。未来，我们将增加巨脑畸形病例数量，并对出生队列病例进行脑部MRI成像，以寻找与巨脑畸形相关的遗传变异对大脑形态的影响。

项目成果

期刊论文数量（13）

专著数量（0）

科研奖励数量（0）

会议论文数量（0）

专利数量（0）

脳MRI定量解析から診る小児神経疾患－Next Generation Brain Phenotypingをめざしてー（2021年6月13日）

通过定量脑 MRI 分析诊断儿科神经系统疾病 - 瞄准下一代脑表型（2021 年 6 月 13 日）

DOI：
发表时间：
2021
期刊：
影响因子：
0
作者：
Seiji Kodama;Junya Kobayashi;Hiroshi Yasuda;Tomisato Miura;Kento Nagata;Hironori Yoshino;塩浜　直
通讯作者：
塩浜　直

Subtle infantile spasms presenting as hyperirritability in <scp>CK</scp> syndrome

<scp>CK</scp> 综合征中表现为过度烦躁的轻微婴儿痉挛

DOI：
10.1111/ped.15335
发表时间：
2022
期刊：
Pediatrics International
影响因子：
1.4
作者：
Hagiwara Sho;Shiohama Tadashi;Ogi Tomoo;Ichikawa Tomohiko;Hamada Hiromichi
通讯作者：
Hamada Hiromichi

多彩な合併症を有する児の在宅移行：巨脳症・毛細血管奇形症候群の乳児例での実践例（2021年9月12日）

将患有各种并发症的儿童转移到家中：以患有巨脑畸形和毛细血管畸形综合征的婴儿为例（2021年9月12日）

DOI：
发表时间：
2021
期刊：
影响因子：
0
作者：
Seiji Kodama;Junya Kobayashi;Hiroshi Yasuda;Tomisato Miura;Kento Nagata;Hironori Yoshino;塩浜　直;近藤　隆;武者　篤，久保亘輝，岡野奈緒子，河村英将，大野達也．;塩浜　直
通讯作者：
塩浜　直

小児脳MRI の基準値創出を目指した取り組み

旨在创建儿童脑部 MRI 标准值的努力

DOI：
发表时间：
2022
期刊：
影响因子：
0
作者：
塩浜　直;内田智子;澤田大輔;吉井祥子;萩原翔;齋藤千尋;岩瀬由紀子;濱田洋通
通讯作者：
濱田洋通

Boston Children's Hospital(米国)

波士顿儿童医院（美国）

DOI：
发表时间：
期刊：
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0
作者：
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塩浜直其他文献

Prediction of Radiation Induced Mucositis

放射性粘膜炎的预测

DOI：
10.2974/kmj.71.77
发表时间：
2021
期刊：
The Kitakanto Medical Journal
影响因子：
0
作者：
塩浜直;Ortug A;Alatorre WJ L;Valli B;Levman J;Faja SK.;辻村啓太;Maunakae AK;高橋恵美;佐藤嘉晃，吉野浩教，敦賀英知;Musha Atsushi
通讯作者：
Musha Atsushi